La consommation de protoxyde d’azote (N2O) à des fins récréatives a considérablement augmenté ces dernières années, notamment chez les jeunes adultes. La consommation de ce produit à intervalles rapprochés et/ou à fortes doses peut entraîner de sévères troubles neurologiques. Des cas d’événements thromboemboliques veineux et artériels sont également décrits dans la littérature. Nous rapportons ici le cas d’un patient âgé de 19 ans, consommateur régulier de N2O et qui a présenté une thrombose veineuse cérébrale, ainsi que les principales caractéristiques des cas de thromboses décrits dans la littérature dans ce contexte. La majorité des patients présentent une hyperhomocystéinémie lors de l’événement thrombotique, secondaire à une inactivation fonctionnelle de la vitamine B12 induite par le N2O. L’hyperhomocystéinémie, par ses possibles effets prothrombotiques, pourrait jouer un rôle central dans la survenue de ces complications. Les principales données cliniques et expérimentales actuellement disponibles en faveur de ce mécanisme sont également décrites. Dans un contexte de thrombose survenant chez un patient jeune, quelles que soient la localisation et la présence ou non de facteurs de risque cliniques ou biologiques associés, il semble indispensable de dépister une potentielle intoxication au N2O et en conséquence de rechercher une hyperhomocystéinémie. Des études sont nécessaires pour préciser l’incidence des événements thromboemboliques chez les consommateurs de N2O et confirmer les mécanismes impliqués.